青春期前尿道下裂解剖数据测量：多中心病例系列研究

王学军1，陈海琛2，潮敏3，杨博1，毛宇1，覃道锐1，吴永隆2，张殷3，胡杨2，刘愉4，陈绍基1，唐耘熳1

1. 电子科技大学附属医院 · 四川省人民医院小儿外科（成都  610072）

2. 厦门大学附属妇女儿童医院（厦门市妇幼保健院）小儿外科（福建厦门  361003）

3. 安徽省儿童医院/复旦大学附属儿科医院安徽医院泌尿外科（合肥  230051）

4. 成都市第二人民医院泌尿外科（成都  610021）

基金项目：国家自然科学基金资助项目（82101666）

通信作者：唐耘熳

关键词：青春期前；尿道下裂；人体测量学；解剖异常；数据化

引用本文： 王学军, 陈海琛, 潮敏, 杨博, 毛宇, 覃道锐, 吴永隆, 张殷, 胡杨, 刘愉, 陈绍基, 唐耘熳. 青春期前尿道下裂解剖数据测量：多中心病例系列研究. 中国修复重建外科杂志, 2023, 37(2): 189-195. doi: 10.7507/1002-1892.202209050

摘　要

目的 

研究青春期前尿道下裂各项相关人体测量学指标，数据化描述尿道下裂的解剖异常。

方法 

选择2021年3月—12月3个医学中心收治且符合选择标准的516例青春期前（Tanner Ⅰ级）尿道下裂初次手术患儿作为研究对象，患儿年龄10～111个月，平均32.6个月。尿道下裂按照尿道缺损所达位置分型，远段型（尿道缺损在冠状沟或以远）47例（9.11%），中段型（尿道缺损在阴茎体段）208例（40.31%），近段型（尿道缺损在阴茎阴囊交界部或近侧）261例（50.58%）。测量以下指标：术前和术后即刻阴茎长度，重建尿道长度和尿道总长度；阴茎头区形态指标，包括术前阴茎头高度和宽度、AB、BC、AE、AD、有效AD、CC、BB、冠状沟尿道板宽度以及术后阴茎头高度和宽度、AB、BE和AD，其中A点为舟状沟顶点、B点为舟状沟侧方隆突、C点为阴茎头冠腹外侧隆突、D点为阴茎头冠背侧中点、E点为冠状沟腹侧中线；包皮帽形态指标，包括包皮帽宽度、内板和外板长度；阴囊形态指标，包括左侧、右侧和前方阴茎阴囊距；肛殖距，包括肛门阴囊距1（anoscrotal distance 1， ASD1）、ASD2、肛门阴茎距1（anogenital distance 1，AGD1）和AGD2。

结果 

远段型、中段型和近段型术前阴茎长度依次减少，重建尿道长度依次增加，术后尿道总长度依次减少（P<0.05）。术前远段型、中段型、近段型阴茎头高度依次递减（P<0.05），但阴茎头高度/宽度值大体接近；AB值、AD值、有效AD值依次减少（P<0.05）；BB值、冠状沟尿道板宽度和（AB+BC）/AD值在各型间差异均无统计学意义（P>0.05）。术后阴茎头宽度各型间差异均无统计学意义（P>0.05）；AB值和AB/BE值依次增加，AD值依次递减（P<0.05）。3型包皮内板长度递减（P<0.05），外板长度差异无统计学意义（P>0.05）。中段型、远段型和近段型左侧阴茎阴囊距依次增加（P<0.05）。ASD1、AGD1和AGD2从远段型至近段型依次递减（P<0.05）。其余指标仅在部分两两组间比较差异有统计学意义（P<0.05）。

结论  

尿道下裂的解剖异常可以用人体测量学指标进行数据化描述，以作为进一步规范化手术指导的基础。

正　文

尿道下裂是男性泌尿生殖系统最常见的出生结构缺陷，发病率近年呈上升趋势[1]。该病需要婴幼儿时期手术矫治，因局部解剖异常个体差异大，手术操作密度大且术式选择差异大，容易出现并发症。术者经验对于术式选择起重要作用，共识形成较为困难。但是尿道下裂本身的解剖异常改变是术式选择的依据，目前较缺乏尿道下裂解剖异常的数据化描述资料。本研究拟联合多中心，对青春期前未经手术治疗的尿道下裂患儿进行人体测量学研究，数据化描述尿道下裂的解剖异常，以作为进一步规范化手术方式选择的基础。报告如下。

1、资料与方法

1.1   研究对象

纳入标准：青春期前（Tanner Ⅰ级），尿道下裂，未经会阴部手术。排除标准：需要按女性外阴成形手术者，因记录错误导致数据异常偏离者。2021年3月—12月共516例患儿符合选择标准纳入研究（研究组），其中中心一（电子科技大学附属医院 · 四川省人民医院小儿外科）238例，中心二 ［厦门大学附属妇女儿童医院（厦门市妇幼保健院）小儿外科］ 159例，中心三（安徽省儿童医院/复旦大学附属儿科医院安徽医院泌尿外科）119例。

1.2   一般资料

本组患儿年龄10～111个月，平均32.6个月。尿道下裂按照尿道缺损所达位置分型，远段型（尿道缺损在冠状沟或以远）47例（9.11%），中段型（尿道缺损在阴茎体段）208例（40.31%），近段型（尿道缺损在阴茎阴囊交界部或近侧）261例（50.58%）。87例合并其他出生缺陷，其中各类性发育异常19例，隐睾（不含异常性腺）20例，鞘膜积液或腹股沟斜疝26例，先天性心脏病11例，多发畸形和综合征（不含性发育异常）7例，其他出生缺陷11例。

1.3   手术方法

本组患儿手术方式包括保板类手术145例、断板类手术371例。其中保板类手术包括：尿道口前移龟头成形手术（MAGPI）25例，尿道板纵切卷管尿道成形手术（TIP）73例，游离包皮内板镶嵌式移植尿道成形手术（Inlay）29例，岛状包皮瓣或游离包皮皮片加盖式尿道成形术（Onlay）7例，Mathieu手术2例，仅行皮肤筋膜整形9例；断板类手术包括：一期成形357例，其中Duckett手术214例，纵行带蒂岛状包皮瓣尿道成形术15例，改良Koyanagi手术108例，游离包皮内板卷管尿道成形术7例，Duplay联合Duckett手术13例；分期手术14例，其中Ulaanbaatar手术10例，Byar手术4例。

1.4   观测指标

1.4.1   阴茎长度和尿道长度

① 阴茎长度：术前和术后即刻，用钢尺抵紧耻骨联合前缘，牵拉阴茎至不可延长，测量耻骨前至阴茎头远端的阴茎背侧长度；并计算术后增加长度。② 尿道长度：术后即刻用钢尺测量重建尿道长度；测量所用球囊尿管球囊后方尿管长度，手术完成后测量尿道口以外尿管长度，两者差值为尿道总长度。

1.4.2   阴茎头区形态指标

① 阴茎头高度：手术前后冠状沟平面至阴茎头远端的垂直高度。② 阴茎头宽度：手术前后阴茎头最大横径。计算阴茎头高度/宽度。③ 阴茎头体表标志定点（图1）与测量。A点：舟状沟顶点；B点：舟状沟侧方隆突；C点：阴茎头冠腹外侧隆突；D点：阴茎头冠背侧中点；E点：冠状沟腹侧中线；A’点：当尿道板黏膜远端与阴茎头表面平齐时，该平面上尿道板黏膜顶点标记为A’点。术前测量AB、BC、AD、AE、BB、CC距离和冠状沟尿道板宽度；当A’点存在时，有效AD=AD+AA’。其中，AB反映尿道口裂开程度，BC反映阴茎头融合裂开程度，AD反映阴茎头背侧空间，AE、BB、CC反映阴茎头腹侧空间。手术完成后测量AB（新尿道口长度）、BE（阴茎头腹侧融合长度）和AD。

图 1     阴茎头区标记点A：舟状沟顶点　B：舟状沟侧方隆突　C：阴茎头冠腹外侧隆突　D：阴茎头冠背侧中点　E：冠状沟腹侧中线

1.4.3   包皮帽形态指标

将裂开的包皮帽两侧角伸展，在内外板交界部测量两侧角之间距离（包皮帽宽度）；在阴茎头背侧测量冠状沟中点至内外板交界处距离（内板长度）；在静息状态自背侧冠状沟水平向前伸展包皮外板，测量冠状沟水平到内外板交界处距离（外板长度）。

1.4.4   阴囊形态指标

测量阴茎根部3点钟位置与左侧阴囊外缘距离（左侧阴茎阴囊距）、阴茎根部9点钟位置与右侧阴囊外缘距离（右侧阴茎阴囊距）、阴茎根部12点钟位置与双侧阴囊上缘连线中点距离（前方阴茎阴囊距）。

1.4.5   肛殖距

麻醉下置患儿于蛙腿位，无牵拉状态将阴茎置于向右水平位，采用游标卡尺在中线左侧测量以下指标[2-3]。肛门阴囊距1（anoscrotal distance 1，ASD1）：肛门中心与阴囊前缘连线中点距离；ASD2：肛门中心与阴囊后缘距离；肛门阴茎距1（anogenital distance 1，AGD1）：肛门中心与阴茎根部背侧中线的距离；AGD2：肛门中心与阴茎根部腹侧中线的距离。

1.5   统计学方法

采用SPSS25.0统计软件进行分析。计量资料采用K-S检验、S-W检验、P-P图、Q-Q图及直方图进行正态性检验，符合正态分布或近似正态分布的数据以均数±标准差表示，组间比较采用单因素方差分析，两两比较采用LSD及Bonferroni检验；呈偏态分布的数据以M（Q1，Q3）表示，组间比较采用秩和检验。检验水准α=0.05。

2、结　果

2.1   阴茎长度和尿道长度

阴茎长度：本组患儿术前、术后阴茎长度分别为（47.76±8.11）、（49.34±6.97）mm，术后阴茎长度增加（1.58±3.13）mm。远段型、中段型和近段型术前阴茎长度依次减少，其中近段型明显短于其他两型，差异有统计学意义（P<0.05）；远段型术后无明显长度改变，中段型与近段型术后增加长度大于远段型，近段型大于中段型，差异均有统计学意义（P<0.05）。

尿道长度：本组患儿重建尿道长度为30.50（15.00，38.00）mm，尿道总长度为（89.75±9.82）mm。其中，远段型、中段型和近段型重建尿道长度依次增加，尿道总长度依次减少，差异均有统计学意义（P<0.05）。见表1。

2.2   阴茎头区形态指标

本组患儿手术前后阴茎头区形态各指标见表2、3。其中，术前远段型、中段型和近段型阴茎头高度依次减少，差异有统计学意义（P<0.05）；近段型阴茎头宽度少于远段型、中段型，差异有统计学意义（P<0.05）；但阴茎头高度/宽度值仅近段型与中段型之间差异有统计学意义（P<0.05）。远段型、中段型和近段型AB值、AD值、有效AD值依次减少，差异有统计学意义（P<0.05）；BC值仅近段型与中段型之间差异有统计学意义（P<0.05）；AB/BC值以及AE值均在远段型与中段型、近段型之间差异有统计学意义（P<0.05）；CC值在中段型与远段型、近段型之间差异有统计学意义（P<0.05）；BB值、冠状沟尿道板宽度和（AB+BC）/AD值在各型间差异均无统计学意义（P>0.05）。

术后阴茎头高度在远段型与中段型、近段型之间差异有统计学意义（P<0.05）；阴茎头宽度在各型间差异均无统计学意义（P>0.05）；阴茎头高度/宽度值仅近段型与中段型之间差异有统计学意义（P<0.05）；远段型、中段型和近段型AB值依次增加，AD值依次减少，差异均有统计学意义（P<0.05）；BE值在近段型与中段型、远段型之间差异有统计学意义（P<0.05）；远段型、中段型和近段型AB/BE值均>1，3型比值递增，差异有统计学意义（P<0.05）；（AB+BE）/AD值近段型大于远段型和中段型，差异有统计学意义（P<0.05）。

2.3   包皮帽形态指标

本组患儿包皮帽宽度为（33.80±5.50）mm，内板长度为（23.41±6.16）mm，外板长度为（37.39±7.50）mm。其中，中段型包皮帽宽度显著大于远段型，差异有统计学意义（P<0.05），其余两两比较差异无统计学意义（P>0.05）。远段型、中段型、近段型内板长度依次减少，两两比较差异均有统计学意义（P<0.05）。3种类型外板长度比较差异无统计学意义（P>0.05）。见表4。

2.4   阴囊形态指标

本组患儿左侧、右侧和前方阴茎阴囊距分别为（12.24±3.92）、（12.59±4.26）、（4.26±3.85）mm。中段型、远段型和近段型左侧阴茎阴囊距依次增加，差异有统计学意义（P<0.05）；右侧和前方阴茎阴囊距在近段型与中段型、远段型之间差异有统计学意义（P<0.05）。见表5。

2.5   肛殖距

本组患儿ASD1、ASD2、AGD1、AGD2分别为（81.16±8.53）、（27.93±6.34）、（78.15±9.55）、（62.85±10.28）mm。其中，远段型、中段型、近段型ASD1、AGD1、AGD2依次缩短，差异均有统计学意义（P<0.05）。ASD2在近段型与中段型、远段型之间差异有统计学意义（P<0.05）。见表5。

3、讨　论

尿道下裂手术方式多样，选择较为困难，在不同医疗中心差异很大，术式选择多依赖医生的主观经验。主要原因之一是尿道下裂患者阴茎阴囊局部解剖异常差异较大。儿童尿道下裂多无排尿功能障碍，也未涉及性功能，疾病对个体的生理危害并不大，手术需求主要来自疾病对心理与社会健康的威胁，因而儿童尿道下裂修复具有较大的整形意义。对于整形手术而言，解剖异常的精准测量描述和正常值的预期对手术设计较为重要。

阴茎牵拉长度常被用作模拟勃起长度而反映阴茎发育状态的指标[4]。术中人工勃起状态下，医生有条件在术中测量阴茎勃起长度。我们在前期研究中观察到，如阴茎伸直，绝大多数儿童阴茎是与体轴垂直的，当尿道下裂阴茎充分伸直后，垂直于体轴的阴茎牵拉长度与人工勃起长度接近[5]。本研究结果显示，尿道下裂患儿阴茎牵拉长度随尿道下裂向近侧分型而减少，术后增加长度则增加，这与中段型和近段型术中切断尿道板后重建长段尿道的比例增加有关。

对于修复重建手术而言，阴茎头体积是一项比阴茎长度更为重要的影响因素。尿道重建能否达到尿流通畅，流出道口径，即阴茎头区域有效尿道口径非常重要[6]。本研究中分型越靠近侧，阴茎头高度与宽度越小，但高度与宽度比值大体相近。锥形的阴茎头体积越小，越难以在阴茎头正常尿道口位置重建通畅的远端流出道。如果能够在阴茎头解剖异常精细测量描述基础上重新设计改建，可能会得到更好的新尿道通畅性，同时保证尿道口位置。尿道下裂发生后，阴茎头腹侧融合分裂，分别形成两侧的B点与C点，在重建时即应考虑如何重建接近正常的AB与BC关系。早期对正常男童尿道口位置的描述是半定量的，即评价尿道口位于阴茎头高度某一三分位点[7]。出于对尿道下裂修复目标正常对照的探索，有研究者对正常男童阴茎头腹侧进行解剖测量，结果显示正常男童尿道口长度（AB）大于阴茎头腹侧融合长度（BC）[8-9]。Babu[10]在后续研究中测量了35例尿道下裂尿道口与阴茎头腹侧融合裂开的数据，结果提示尿道下裂者的AB<BC；值得注意的是，babu将C点仍然定位于尿道下裂中线冠状沟区，这并不符合阴茎头腹侧裂开的事实。我们将阴茎头冠腹外侧隆突（代表阴茎头冠腹侧裂开后的标记点，基本对应hutton等[8]标记正常的C点）记为C点，而将尿道下裂冠状沟平面腹侧中点定为E点，更能反映尿道下裂与正常的解剖标记对应点。本研究中尿道下裂患儿AB<BC，AB/BC<1，与上述文献报道的趋势一致。

当前有关尿道下裂阴茎头形态数据的报道主要集中于阴茎头腹侧，但尿道下裂尿道重建的关键问题之一在于阴茎头段流出道有效口径，而有限的阴茎头腹侧空间往往难以为宽敞的新尿道提供足够包容空间，需要评估阴茎头背侧空间并加以利用，以期扩大包容空间。Sennert等[11]近期报道的阴茎头测量中提出了“阴茎头背侧长”与“腹侧长”，但该研究中对于长度的测量是直线式的。对于尿道下裂裂开的阴茎头腹侧长度（AE）采用直线式测量是可行的，但从A点至D点的弧度则难以回避，使用AD弧线距离更能反映阴茎头背侧组织量情况。尿道下裂患者中，部分舟状沟远段尿道黏膜并不呈现沟状，而是隆起甚至与阴茎头齐平。这一形态特点实际上进一步加剧了阴茎头背侧组织多、腹侧空间小的问题，在评估阴茎头形态时关注A’点，按照有效AD（AD+AA’）来考虑手术修复应有助益。本研究中将阴茎头腹侧指标相加与背侧相比，尿道下裂患儿（AB+BC）/AD为0.91±0.20，与正常儿童水平接近。提示尿道下裂阴茎头腹侧改变可能更多是由于组织分布异常，在修复重建中需要重新设置B点位置，修复目标需要达到尿道口长度（AB）加阴茎头腹侧融合长度（BE）最终能够有效占阴茎头背侧长度的2/3左右。

包皮（尤其是包皮内板）是尿道下裂重建尿道常用的修复材料，对包皮的形态与组织量评估也是术式选择的依据之一。尿道下裂患儿的包皮形态差异很大，我们在数据化初始阶段除定性描述包皮帽类型基础上，首先选取代表包皮量的几个稳定可测量指标，即包皮帽宽度（代表内外板交界处包皮裂开两点间距离）、内板长度和外板长度进行测量。结果显示，各型尿道下裂包皮帽宽度和外板长度差异不大，但近段型包皮内板长度显著小于其他两种类型。远、中、近段型尿道重建长度递增，与可用包皮内板量递减形成的矛盾，也是近段型尿道下裂修复挑战性强的重要原因[12]。

阴茎与阴囊的位置关系与男性化程度有关。近年来，产前超声检查常以明显的阴茎阴囊转位所形成的“郁金香征”作为胎儿可能有尿道下裂的提示[13]。但文献对于阴茎阴囊转位的描述缺乏准确定义，仅笼统描述为阴囊出现在阴茎前方。尿道下裂所伴随的阴茎阴囊转位绝大多数是部分性的，主要出现在近段型尿道下裂。但正常男童与隐匿阴茎也常见阴囊上缘连线高于阴茎根部背侧的情况。我们将阴茎根部3、9、12点钟位置与阴囊对应边缘的距离进行测量，以作为阴茎阴囊相对位置关系的指标，结果显示近段型阴囊前移数据较为显著，但从临床评估分析并不如预期的大。在肛殖距的测量中，我们认为对于尿道下裂应当在阴茎根部前后缘和阴囊后缘标记点的基础上加入阴囊前缘的标记，添加ASD2表示肛门中心与阴囊前缘的距离，更能反映阴茎阴囊转位的形态影响。

综上述，对尿道下裂进行局部人体学测量是可行的，在此基础上，可使手术方式选择的主观经验以客观数据呈现，从而将尿道下裂术式选择从经验逐步转向科学。但本研究纳入的尿道下裂患儿中段型和近段型比例较高，尤其是近段型比例近半，与人群尿道下裂分布偏离较大，影响部分数据参考性。后续研究将进一步扩大研究中心和病例数量，并逐步从手工测量过渡到智能化设备测量，进一步结合临床，用数据化指导不同类型尿道下裂术式选择策略。

通信作者

唐耘熳，四川省医学科学院·四川省人民医院（电子科技大学附属医院）儿童医学中心小儿外科主任，主任医师，电子科技大学研究员，硕士生导师。专业为小儿泌尿外科，擅长尿道下裂手术修复。中华医学会小儿外科学分会委员、中国医师协会小儿外科医师分会委员、四川省医学会小儿外科专委会候任主任委员、四川省医学会泌尿外科专委会常委等，四川省小儿外科医疗质量控制中心业务主任，四川省三八红旗手，四川省政协委员。

第一作者

王学军，专业方向为小儿泌尿生殖系统畸形及小儿尿动力学。目前担任四川省医学会泌尿外科专委会基础与感染学组委员，四川省医学会小儿外科专委会青年学组委员，四川省小儿外科医疗质量控制中心秘书，国际尿控学会（ICS）会员。获第七届、第八届全国小儿外科中青年医师学术研讨会“优秀论文奖”；全国小儿外科青年医师手术视频大赛优秀奖；获2016年度四川省医学科技奖应用研究类二等奖1项及2017年度四川省科技进步奖二等奖1项。

中国修复重建外科杂志简介

《中国修复重建外科杂志》是由中华人民共和国国家卫生健康委员会主管，中国康复医学会、四川大学主办的国家级医学专业学术期刊。于1987年创刊，月刊，每月15日出版。期刊以“修复缺损、重建功能、改善外形，促进结构、功能、形态的完美结合”为办刊宗旨；学科领域覆盖骨科、手外科、显微外科、整形外科、口腔颌面外科、泌尿外科、神经外科、康复医学、再生医学等。期刊自1997年持续被国际权威医学数据库MEDLINE收录，2021年被美国国立医学图书馆PubMed Central (PMC)全文数据库收录，也是国内三大核心期刊数据库（中文核心期刊要目总览、中国科学引文数据库、中国科技核心期刊）来源期刊，是目前能够综合反映我国修复重建外科领域最高发展水平的学术期刊。期刊于2011年、2014年、2017年和2020年连续入选第2届、第3届、第4届以及第5届中国精品科技期刊。

参考文献：略

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