输尿管内翻性尿路上皮乳头状癌一例

具有内翻生长模式的尿路上皮肿瘤很少见，很少有泌尿科医生遇到过输尿管倒置尿路上皮癌。

案例展示

一名 82 岁男性因肉眼血尿被转诊至我们医院。磁共振成像显示左上输尿管直径为 1-2 毫米的结节，弥散加权成像信号强度略有降低。输尿管镜检查显示有蒂的光滑肿瘤具有倒置乳头状瘤的外观，而不是尿路上皮癌典型的乳头状形状。对肿瘤进行活检，组织病理学检查显示为非浸润性、低级别尿路上皮癌，具有倒置的多层结构。随后进行腹腔镜根治性肾输尿管切除术，在左上输尿管发现一个直径 20 毫米的带蒂肿瘤。组织病理学诊断为倒置性乳头状尿路上皮癌，低级别，pTa，pN0。

结论

本报告首次提供了输尿管内翻性乳头状尿路上皮癌的临床描述。

Keywords:内翻性乳头状瘤, 输尿管肿瘤, 输尿管镜检查, 泌尿系统肿瘤, 尿路上皮癌

缩写和首字母缩略词

• 爱国者联合会

• 泌尿外科疾病国际咨询会

• 知识产权

• 倒置乳头状瘤

• IPUC

• 倒置性乳头状尿路上皮癌

• WHO

• 世界卫生组织

主旨讯息

具有内翻生长模式的尿路上皮肿瘤很少见，尤其是在输尿管中。本报告描述一例输尿管内翻性尿路上皮癌，其外观为光滑的结节样内翻性乳头状瘤，诊断困难。泌尿科医师应注意具有内翻生长模式的尿路上皮肿瘤。就其生物学行为而言，内翻性尿路上皮癌不同于内翻性乳头状瘤，需要不同的治疗策略。

介绍

大多数尿路上皮肿瘤呈现乳头状生长模式，内翻生长模式的肿瘤很少见。  1  IP 是一种良性病变，被列入 2004 年 WHO 膀胱肿瘤分类。  2  然而，在最近修订的 2016 年 WHO 分类中，恶性内翻性肿瘤尚未归类。  3  因此，大多数泌尿科医生都不知道倒置性尿路上皮癌。2015年，ICUD共识会议建议在WHO和国际泌尿病理学会分类中，将显示内翻生长的尿路上皮肿瘤根据核异型程度进行分类。  4个  本报告首次描述了输尿管倒置性乳头状尿路上皮癌的临床表现。

案例展示

一名 82 岁的男性因肉眼血尿被转诊至我们医院。可屈性膀胱镜检查显示左侧输尿管口有轻微血尿，但未怀疑膀胱肿瘤。腹部超声检查或普通计算机断层扫描没有异常发现。磁共振成像显示左上输尿管直径为 1-2 mm 的结节，弥散加权图像上的信号强度略有降低（图 1）。  1个 ). 尿液细胞学阴性。

图。1

(a, c) 轴位和冠状位磁共振图像显示左上输尿管直径为 1-2 mm 的结节。(b) 结节的弥散加权磁共振成像显示信号强度略有降低。

全身麻醉下输尿管镜检查和逆行肾盂造影显示左上输尿管有一个肿瘤（图 1）。  2个 ). 肿瘤的边缘光滑、有蒂和结节状外观提示 IP 而不是尿路上皮癌，后者通常呈乳头状。肿瘤周围发现多个小结节。活检标本取自主要肿瘤和结节。组织学上，肿瘤表面覆盖有含有伞状细胞的非肿瘤性尿路上皮。肿瘤呈内翻生长模式，并含有中等至较大的不规则小梁。轻度至中度细胞学异型和极性缺失在高倍视图中很明显。组织病理学检查显示为非浸润性低级别尿路上皮癌，具有多个倒置层（图 1）。  3个 ). 输尿管下游或膀胱内未见明显肿瘤。左上输尿管的泌尿组织学检查结果为阴性。进行了腹腔镜根治性肾输尿管切除术，并在左上输尿管中检测到直径为 20 mm 的带蒂肿瘤。肿瘤呈内翻生长模式，但未侵犯固有层。组织病理学诊断为倒置性乳头状尿路上皮癌，低级别，pTa，pN0（图 1）。  4个 ). 术后6个月无复发迹象。

图 2

(a) 左上输尿管逆行肾盂造影检测到的肿瘤。(b, c) 内窥镜图像显示光滑且有蒂的肿瘤。(d) 主要肿瘤周围可见小肿瘤。

图 3

活检标本的组织学发现。(a) 在低倍镜下，可以看到尿路上皮巢在固有层（箭头）中表现出内生生长，并覆盖有带伞状细胞的非肿瘤性上皮（箭头）。这个尿路上皮巢（箭头）有多层和光滑的基底膜。(b) 在高倍放大下，肿瘤显示出轻度至中度的细胞学异型性和与低级别尿路上皮癌一致的极性缺失。(c) 肿瘤被带有伞状细胞的非肿瘤性上皮覆盖（箭头）。

图 4

手术标本的组织学发现。(a) 在放大镜下，肿瘤呈结节状，边缘光滑。(b) 肿瘤显示出具有倒置生长模式的不同大小的大小梁。肿瘤表面覆盖有非肿瘤性上皮。(c) 基质-上皮界面光滑，没有基质反应或微巢。这些发现表明肿瘤没有侵入固有层。(d) 在高倍放大下，肿瘤显示出轻度至中度的细胞学和结构紊乱。(e) 肿瘤被带有伞状细胞的非肿瘤性上皮覆盖（箭头）。(f) 仅在肿瘤部位观察到 Ki-67 的高免疫组织化学表达。

讨论

倒置尿路上皮癌是一种罕见的膀胱肿瘤，由 Amin 等人于 1997 年首次描述。  5  尽管此后发表了一些病例报告，  6  ,  7  ,  8  ,  9  该实体尚未归入 WHO 膀胱肿瘤分类。  2  ,  3  2015 年，ICUD 建议将具有内翻生长模式的尿路上皮肿瘤分为五类：(i) IP；(ii) 低度恶性潜能的倒置性乳头状尿路上皮肿瘤；(iii) IPUC，低等级，无创；(iv) IPUC，高级，无创；(v) IPUC，高级，侵入性。

与尿路上皮癌不同，IP 不需要频繁的长期随访，因为它被认为是一种良性肿瘤，而不是尿路上皮癌发生的危险因素。  2  ,  10  然而，IPUC 的侵袭性和复发风险估计与外生性乳头状癌相似。  11  尽管很难在组织学上区分 IP 和 IPUC，  12、13  区分  很重要，因为这些实体的生物学行为非常不同，治疗也是如此。有些尿路上皮肿瘤具有倒置生长模式，最近被诊断为倒置尿路上皮癌。  14  IPUC 显示大量核多形性、明显的有丝分裂图和与尿路上皮癌一致的结构异常。  

在这种情况下，肿瘤边缘光滑，似乎被正常粘膜覆盖。从肿瘤的形状怀疑IP。然而，通过组织病理学分析检测到内翻性尿路上皮癌（图 1）。  3个 ). 据报道，Ki-67 表达的免疫组织化学表达在具有内翻生长模式的尿路上皮癌中很高。  6  ,  7  琼斯等人。据报道，Ki-67 在具有内翻生长模式的尿路上皮癌中高表达，而 Ki-67 在 IP 中不表达。  8  在这种情况下，在肿瘤部分观察到 Ki-67 的高表达，在非肿瘤部分观察到低表达（图 1）。  4f ), 它被诊断为 IPUC 而不是 IP。恶性肿瘤的准确病理诊断允许适当的手术干预。高龄、恶性程度低的患者也考虑过保留肾脏或部分切除等微创手术，但由于组织病理学不典型，患者本人选择了腹腔镜根治性肾输尿管切除术。病理检查证实肿瘤完全切除，术后6个月无复发迹象。

与我们预期在该病例中检测到的肿瘤是 IP 不同，组织病理学结果是 IPUC，这对大多数泌尿科医师来说是陌生的。有时输尿管镜活检不能给出准确的诊断，但在上尿路，看似良性的肿瘤可能是恶性的。组织病理学检查结果和内镜检查结果很重要，诊断必须谨慎。

结论

泌尿科医生和病理学家都应该意识到，IP 以外的尿路上皮肿瘤也可能具有内翻生长模式。

Nirei T, Nakaigawa N, Matsumura M, Kataoka T, Nagasaka T, Aomori K, Ito Y, Muraoka K, Yao M. Case of inverted papillary urothelial carcinoma in the ureter. IJU Case Rep. 2021 Dec 2;5(2):95-98. doi: 10.1002/iju5.12403. PMID: 35252788; PMCID: PMC8888011.

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