枕骨-齿突角预测C2、3 Klippel-Feil综合征患者枕颈融合术后吞咽困难发生的有效性研究

邹强，王林楠，杨曦，陈太勇，胡博文，刘立岷，宋跃明

四川大学华西医院骨科 骨科研究所（成都  610041）

通信作者：杨曦，Email：formosa88@163.com

关键词：枕颈融合术；C2、3 Klippel-Feil综合征；吞咽困难；枕颈角度

引用本文： 邹强，王林楠，杨曦, 等. 枕骨-齿突角预测C2、3 Klippel-Feil综合征患者枕颈融合术后吞咽困难发生的有效性研究. 中国修复重建外科杂志, 2022, 36(6): 739-744. doi: 10.7507/1002-1892.202110004

摘　要

目的     

介绍一个新的枕颈角度参数——枕骨-齿突角（occipito-odontoid angle，O-D角），分析其预测C2、3 Klippel-Feil（KF）综合征患者枕颈融合术后吞咽困难发生的有效性。

方法     

以2010年4月—2019年11月符合选择标准的119例患者作为研究对象。其中，男 56 例，女 63例；年龄 14～76 岁，中位年龄51岁。颅底凹陷44例，寰枢椎脱位75例；其中40例合并C2、3 KF综合征。7 例行前路减压联合后路枕颈融合术，112例行单纯后路枕颈融合术。手术固定节段：O～C2 36 例、 O～C3 51 例、O～C4 25 例、O～C5 7 例。术后随访时间21～136个月，中位时间 79 个月。于术前及末次随访时颈椎侧位X线片，测量枕骨- C2角（occipital to C2 angle，O-C2角）、枕骨-外耳道枢椎角（occipital and external acoustic meatus to axis angle，O-EA 角）、枕外隆突-齿突角（occipital protuberance to axial angle，Oc-Ax角）、O-D角和最狭窄口咽气道直径（the narrowest oropharyngeal airway space，nPAS），计算上述参数末次随访时与术前差值（记为dO-C2角、dO-EA 角、dOc-Ax角、dO-D角、 dnPAS）。根据患者术后是否发生吞咽困难，分为吞咽困难组和无吞咽困难组，比较两组临床资料以及上述参数差异；分析40例合并C2、3 KF综合征患者的枕颈角度参数与nPAS相关性，以dO-D角≤−5° 作为标准，评价其预测枕颈融合术后吞咽困难发生的灵敏度和特异度。

结果     

枕颈融合术后31例（26.1%）患者发生吞咽困难（吞咽困难组），其中10例为C2、3 KF综合征者；88例未发生该并发症（无吞咽困难组）。两组患者年龄、随访时间、固定节段、类风湿性关节炎构成比、寰枢椎脱位构成比、合并C2、3 KF综合征构成比比较，差异均无统计学意义（P>0.05）；吞咽困难组女性患者构成比高于无吞咽困难组（χ2=7.600，P=0.006）。两组术前O-C2角差异有统计学意义（t=2.528，P=0.014），O-EA角、Oc-Ax角、O-D角、nPAS差异无统计学意义（P>0.05）；dO-C2角、dO-EA角、 dOc-Ax角、dO-D角和dnPAS比较，差异均有统计学意义（P<0.05）。40例合并C2、3 KF综合征患者的dO-C2角、 dO-EA角、dOc-Ax角、dO-D角均与dnPAS成正相关（r=0.604，P<0.001；r=0.649，P<0.001；r=0.615，P<0.001；r=0.672，P<0.001）。以dO-D角≤−5° 为标准，预测合并C2、3 KF综合征患者术后吞咽困难发生的灵敏度和特异度分别为80.0%（8/10）和93.3%（28/30）。

结论     

dO-D角可以预测C2、3 KF综合征患者枕颈融合术后吞咽困难发生。

正　文

枕颈融合术是治疗多种原因导致的枕颈区域不稳定的有效方法，可以实现枕颈关节交界区即刻稳定，改善患者临床症状，减少术后并发症的发生[1-2]。但是部分患者术后可能出现枕颈序列失调，进而导致吞咽困难，严重影响患者术后生活质量[3-6]。研究显示枕颈融合术后吞咽困难发生与患者口咽气道狭窄有关，基于此学者提出了可评价口咽部气道直径变化的枕颈角度参数，例如枕骨-C2角（occipital to C2 angle，O-C2角）、枕骨-外耳道枢椎角（occipital and external acoustic meatus to axis angle，O-EA角）等[5, 7-8]，这些角度减小可能导致术后吞咽困难，因此维持上述角度在合适范围可以有效避免枕颈融合术后吞咽困难发生[3, 5, 8-12]。

Klippel-Feil（KF）综合征是一种罕见的先天性畸形，表现为2 个或者2个以上椎体融合，C2、3 和C5、6是最常见融合节段[13-16]。O-C2 角、O-EA角测量是基于识别C2椎体下终板，而C2、3 KF综合征患者由于C2椎体下终板分节不全，测量上述参数时可能存在误差。因此，Nagashima等[17]推荐术中使用枕外隆突-齿突角（occipital protuberance to axial angle，Oc-Ax角）评估枕颈序列，该参数测量无需识别C2椎体下终板，避免了上述误差，但是在一些圆形枕外隆突患者中，该参数也存在较大测量误差。目前，如何更精确地测量C2、3 KF综合征患者枕颈角度参数，以预测枕颈融合术后吞咽困难发生风险的相关研究较少。我们提出了枕骨-齿突角（occipito-odontoid angle，O-D 角），即麦氏线（硬腭后缘与枕骨鳞部下缘连线）与C2 椎体后缘切线形成的夹角，避免了识别C2椎体下终板和枕外隆突引起的测量误差。现对O-D角预测C2、3 KF 综合征患者枕颈融合术后吞咽困难发生的有效性作进一  步研究，为其用于临床提供数据支持。报告如下。

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研究对象与方法

1.1    研究对象

纳入标准：① 枕颈融合术患者；② 术后随访1年以上；③ 临床及影像学资料完整。排除标准：① 枕颈融合术前存在吞咽困难；② 既往有经口手术史；③ 既往有枕颈部手术史。

2010 年4月—2019 年11 月共130例患者接受枕颈融合术，其中119例符合选择标准纳入研究。其中，男 56 例，女 63 例；年龄 14～76 岁，中位年龄51 岁。颅底凹陷44 例，寰枢椎脱位75例；其中40 例合并C2～3 KF综合征。7 例行前路减压联合后路枕颈融合术，112 例行单纯后路枕颈融合术。手术固定节段：O～C2 36 例、 O～C3 51 例、O～C4 25 例、O～C5 7 例。术后随访时间 21～136 个月，  中位时间 79 个月。

1.2    研究方法

1.2.1    临床评价　记录患者术后是否发生吞咽困难。吞咽困难诊断标准：患者抱怨吞咽困难或吞  咽过程中需要额外努力[18]。

1.2.2    影像学测量　由两位脊柱外科医生于术前及末次随访时颈椎侧位 X 线片测量以下枕颈角度参数（图1），共测量两次且两次间隔14 d，取均值进行统计分析。

图 1     颈椎侧位X线片测量示意图

① O-C2角：麦氏线与C2线（C2椎体下终板切线）形成的夹角[6]；② O-EA角：麦氏线和外耳道中点与C2椎体下终板中点连线形成的夹角[7]；③ Oc-Ax角：OC线（枕外隆突与枕骨鳞部下缘连线）与 Ax 线（C2椎体后纵切线）形成的夹角[17]；④ O-D角：麦氏线和C2 椎体后缘切线形成的夹角。如果患者齿状突形态异常（包括齿状突骨折/畸形愈合、无齿状突、齿状突后倾和三角形状齿状突），则选择C2椎体基底部后缘切线测量O-D 角和Oc-Ax角。⑤ 最狭窄口咽气道直径（the narrowest oropharyngeal airway space，nPAS）：口咽部悬雍垂尖端至会厌尖端最狭窄气道直径[8]。计算上述参数末次随访时与术前差值，记为dO- C2角、dO- EA角、dOc-Ax角、dO-D 角、dnPAS。

1.2.3    统计学方法　采用 SPSS22.0 统计软件进行分析。根据术后是否发生吞咽困难，将患者分为吞咽困难组和无吞咽困难组，对临床资料和枕颈角度参数进行组间比较。计量资料行正态性检验，符合正态分布时数据以均数±标准差表示，组间比较采用独立样本t检验；不符合正态分布时以M（Q1， Q3）表示，组间比较采用Mann-Whitney U 检验。计数资料组间比较采用χ2检验。采用 Pearson直线相关分析40 例C2、3 KF综合征患者的dO-C2角、dO-EA角、dOc-Ax角、dO-D 角与dnPAS的相关性。以dO-D 角≤−5° 作为标准，评价其预测枕颈融合术后吞咽困难发生的灵敏度及特异度。检验水准 α=0.05。

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结　果

枕颈融合术后31例（26.1%）患者发生吞咽困难（吞咽困难组），其中10 例为C2、3 KF综合征者；88 例未发生该并发症（无吞咽困难组）。

2.1    组间比较

两组患者年龄、随访时间、固定节段、类风湿性关节炎构成比、寰枢椎脱位构成比、合并C2、3 KF 综合征构成比比较，差异均无统计学意义（P>0.05）。吞咽困难组女性患者构成比高于无吞咽困难组，差异有统计学意义（χ2=7.600，P= 0.006）。见表1。

两组术前O-C2角差异有统计学意义（t=2.528， P=0.014）；O-EA 角、Oc-Ax角、O-D 角、nPAS差异无统计学意义（P>0.05）。dO-C2角、dO-EA角、 dOc-Ax角、dO-D角和dnPAS比较，差异均有统计  学意义（P<0.05）。见表2。

2.2    相关性分析

40例C2 、3 KF 综合征患者的dO-C2角、dO-EA角、dOc-Ax角、dO-D 角均与dnPAS成正相关（r=0.604，P<0.001；r=0.649，P<0.001；r=0.615， P<0.001；r=0.672，P<0.001）。见图2。

图 2     各枕颈角度参数与dnPAS的相关性分析     a. dO-C2角；b. dO-EA角；c. dOc-Ax角；d. dO-D角

10例出现术后吞咽困难的C2、3 KF 综合征患者，术前及术后O-D 角分别为（87.3±10.7）°、（79.6±8.2）°，dO-D 角为（−7.7±7.5）°。30例无术后吞咽困难的C2、3 KF综合征患者，术前及术后O-D角分别为（79.6±8.2）°、（84.6±11.2）°，dO-D角为（2.2±6.5）°。以dO-D 角≤−5°为标准，预测合并C2、3 KF综合征患者术后吞咽困难发生的灵敏度和特异度分别为80.0%（8/10）和93.3%（28/30）。

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讨　论

C2 椎体存在先天性畸形患者，特别是C2、3 KF综合征等椎体融合者，C2 椎体下终板确定困难，进而会影响临床常用的枕颈角度参数（如O-C2角和O-EA角）测量的准确性，而枕颈角度参数又是预测枕颈融合术后吞咽困难发生的重要指标。C2、3椎体融合患者C2椎体下终板难以识别，但齿状突后缘易于识别。基于此，我们提出了一种新参数来反映枕颈融合术后枕颈序列，即O-D 角，由麦氏线和C2椎体后缘切线形成的夹角。

本研究结果显示合并C2、3 KF综合征患者中， dO-D 角、dO-C2 角、dO-EA角和dOc-Ax角与nPAS成线性相关，提示O-D 角也能与O-C2角和O-EA角一样，反映术后口咽气道大小。而且dO-D角和dnPAS 相关性r值高于dO-C2角、dO-EA角和dOc-Ax角，进一步提示dO-D角与合并C2、3KF综合征患者术后口咽气道直径变化相关性更高。

由于齿状突形态个体差异大，仅使用特定O-D 角来预测术后吞咽困难代表性较差，所以我们分析类似于O-C2角，直接使用O-D角不能有效预测术后吞咽困难发生，需要采用dO-D角对术后吞咽困难进行预测。Meng 等[11]提出dO-C2角为–5°是吞咽困难与正常吞咽功能之间的临界值。由于O-D 角和O-C2角均为使用C2 椎体来评估枕颈序列，所以我们假设dO-D 角≤−5°也可以用来预测术后吞咽困难。本组吞咽困难患者术后O-D 角较术前明显减小，提示O-D 角减小也会导致nPAS 的减小。以dO-D 角≤−5°为标准，预测C2、3 KF 综合征患者术后吞咽困难发生的灵敏度和特异度分别为80.0%（8/10）和93.3%（28/30），表明dO-D 角可以作为预测C2、3 KF 综合征患者枕颈融合术后吞咽困难的指标。

准确测量O-D 角的最大障碍是部分患者齿状突形态异常，如骨折/畸形愈合、后倾和三角形齿状突等。为了减少测量误差，我们选择C2椎体基底部后缘切线来测量O-D角和Oc-Ax角，即使在齿状突形态异常的患者中，通过该方法测量O-D角的不确定性可以显著降低，从而获得相对精确的测量结果。

综上述，dO-D角是预测C2、3 KF综合征患者枕颈融合术后吞咽困难的可靠指标。但是，本研究仍有几点不足。首先，本研究为一项回顾性研究。其次，当齿状突形态异常时，相关枕颈角度参数测量准确性会受到一定影响。最后，本研究对吞咽困难的评估来源于患者主观感受，未采用问卷调查或内镜检查评估吞咽功能。因此，对于枕颈融合术后吞咽困难还需要进一步研究，以确定更为合适准确的预测参数。

通信作者杨曦

第一作者邹强

参考文献：略

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