幼年发病型强直性脊柱炎人工全髋关节置换术中期临床疗效

张亮1，满斯亮2，李宏超2，边涛1，郭邵逸1，周一新1

1. 北京积水潭医院（北京大学第四临床医学院）矫形骨科（北京  100035）

2. 北京积水潭医院（北京大学第四临床医学院）风湿免疫内科（北京  100035）

基金项目：北京积水潭医院院级科研基金项目（ZR-202223）

通信作者：周一新，Email：orthoyixin@yahoo.com

关键词：强直性脊柱炎；幼年发病型；成人发病型；人工全髋关节置换术

引用本文： 张亮，满斯亮，李宏超，等. 中国修复重建外科杂志, 2022, 36(5): 548-554. doi: 10.7507/1002-1892.202111062

摘　要

目的     评估幼年发病型强直性脊柱炎（juvenile-onset ankylosing spondylitis，JAS）接受人工全髋关节置换术（total hip arthroplasty，THA）的中期临床随访结果。

方法     回顾性分析2004年1月—2018年3月的81例（127髋）JAS患者（年龄≤16岁，JAS组）和267例（391髋）成年发病型强直性脊柱炎（adult-onset ankylosing spondylitis，AAS）患者（年龄>16岁，AAS组）行THA手术重建的临床随访结果。常规收集患者术前基线人口学数据、临床参数、影像学参数和实验室数据；术前及末次随访时评价指标包括疾病整体活动度 ［巴氏强直性脊柱炎疾病活动指数（Bath ankylosing spondylitis disease activity index，BASDAI）］和功能状态 ［巴氏强直性脊柱炎功能指数（Bath ankylosing spondylitis functional index，BASFI）］，髋关节主观评分 ［Harris 髋关节评分（HHS）］和客观评分 ［12项健康评估简表（SF-12），包括生理状态评分（PCS）和心理状态评分（MCS）］及患者满意度，同时记录随访期间出现的主要骨科并发症，包括假体周围感染、脱位、假体周围骨折、切口愈合不良。 

结果     术前基线参数比较显示，JAS组体质量、身体质量指数、发病年龄、手术年龄、病程、合并吸烟史比例显著低于AAS组，双侧手术比例、葡萄膜炎比例、合并家族史比例、C反应蛋白、白蛋白及术前BASFI显著高于AAS组，差异均有统计学意义（P<0.05）；其余基线参数比较差异均无统计学意义（P>0.05）。两组患者均获随访，其中JAS组随访时间29～199个月，平均113个月；AAS组35～199个月，平均98个月。两组切口均Ⅰ期愈合。随访期间JAS组发生假体周围骨折1例、脱位1例以及陶瓷碎裂1例，AAS组发生假体周围感染1例、假体周围骨折6例，两组并发症发生情况比较差异无统计学意义（P>0.05）。末次随访时两组BASDAI、BASFI、SF-12 MCS、SF-12 PCS及HHS评分均较术前显著改善（P<0.05）；两组间比较上述各参数手术前后差值以及患者满意度差异均无统计学意义（P>0.05）。 

结论     JAS患者在成人期接受THA重建的中期临床疗效确切，发病年龄过低对于AS患者的THA重建结果并未产生显著负面影响。

正　文

强直性脊柱炎（ankylosing spondylitis，AS）是一种典型的炎症性关节病，主要累及中轴骨和骶髂关节[1]。AS患者以青年男性居多，发病年龄通常在13～31 岁，高峰为20～30岁[2]。16 岁是儿童和成人炎症性关节病的年龄分界线，16岁之前发病通常被定义为幼年特发性关节炎（juvenile idiopathic arthritis，JIA）。如果AS 患者发病年龄在16 岁以下，根据国际风湿病协会联盟（International League of Associations for Rheumatology，ILAR）分型标准[3]，这种幼年发病型AS（juvenile-onset AS，JAS）即可归为附着点炎相关性关节炎（enthesitis related arthritis，ERA）一型。

既往文献报道JAS 在流行病学、临床表现、影像学特征以及预后方面与成人发病型AS（adult onset AS，AAS）差异显著，在诊断延迟、关节畸形程度和整体功能受损方面更严重，且后期接受人工全髋关节置换术（total hip arthroplasty，THA）的概率更高[4-8]。此外，在外科治疗方面，JIA患者在成年后接受THA其假体生存率、临床随访结果和围术期并发症发生率也显著逊于成人期发病的炎症性关节病患者[9-15]。上述问题主要与JAS患者发病年龄过低密切相关，导致其受累髋关节在髋臼侧和股骨侧同时存在炎症性破坏和发育障碍引发的联合畸形；另一方面，该类患者长期使用糖皮质激素，对髋关节骨质和软组织结构造成破坏，也是不能忽略的重要因素。遗憾的是，上述研究[9-15]均针对的是JIA而非JAS患者，且样本量较低，同时缺乏长期随访数据。

本研究在国际上首次专门针对合并终末期髋关节受累的JAS患者进行中期随访研究，主要目的在于回顾性评价该特殊患者群接受非骨水泥型THA重建的临床结果和围术期并发症，进而判断JAS和AAS患者在术前基线数据、术后临床结果以及 围术期并发症方面是否存在显著性差异。报告如下。

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临 床 资 料

1.1    一般资料

连续纳入2004 年1月—2018年3 月在北京积水潭医院矫形骨科接受THA的348例AS患者（518 髋）；全部患者均符合1984 年改良版AS诊断纽约标准[16]。发病年龄≤16岁者81例（127 髋）为JAS组，发病年龄>16岁者267例（391 髋）为AAS组。

利用北京积水潭医院电子病历系统收集两组患者的基线数据，包括人口学数据、临床参数、影像学参数和实验室数据。人口学数据和临床参数包括性别、身高、体质量、身体质量指数（body mass index，BMI）、侧别、发病年龄、手术年龄、病程（手术年龄−发病年龄）、诊断延迟时间（诊断年龄−发病年龄）、家族史、吸烟史、关节外表现（extra-articular manifestations，EAMs）（包括葡萄膜炎、银屑病和炎性肠病）、术前屈髋挛缩角度、术前屈髋角度、术前髋关节总活动度（屈曲+后伸+外周+内收+内旋+外旋）、疾病整体活动度 ［巴氏AS 疾病活动指数（Bath ankylosing spondylitis disease activity index，BASDAI）[17]］和功能状态 ［巴氏AS功能指数（Bath ankylosing spondylitis functional index， BASFI）[18]］。术前影像学参数包括骨性融合和髋臼内陷，后者依据Sotelo-Garza等[19]提出标准在骨盆正位X线片上进行判定。术前实验室数据包括红细胞沉降率（erythrocyte sedimentation rate，ESR）、 C反应蛋白（C-reactive protein，CRP）、血红蛋白浓度（hemoglobin，HGB）以及白蛋白（albumin，  ALB）。

1.2    手术方法

1.2.1    术前处理　术前常规进行假体模板测量，预先判断所需假体的型号、植入角度和深度，以协助术者充分了解髋关节畸形位置和角度，为术中手术入路选择、髋臼磨锉深度、股骨截骨角度和长度以  及肢体长度的控制提供设计依据。

1.2.2    手术方法　JAS组患者中，123 侧髋关节采用后外侧入路，4 侧髋关节采用直接外侧入路（direct anterior approach，DAA）[20]，AAS组分别为373侧和18侧，两组比较差异无统计学意义（χ2=0.205，P=0.651）。对于严重屈髋外旋畸形者，一般采用DAA入路。选择后外侧入路时，切口一般需偏前，一旦外旋畸形后大转子妨碍髋臼显露，可通过扩大股外侧肌起点和臀中肌止点之间的间隙，显露部分前关节囊，完成第一次股骨颈截骨和前关节囊松解。对于骨性融合髋，为避免传统单次截骨伤及髋臼壁或大转子，可采用股骨颈二次截骨来完成股骨颈截骨。在寻找原始关节面位置时，需借助卵圆窝处残留的关节软骨或脂肪组织作为关节线标志，必要时术中摄X线片定位。磨锉髋臼时应控制磨锉力度和深度，以避免术中髋臼骨折。完成髋臼骨床磨锉后，可于臼底植入自体股骨头或髋臼锉内的松质骨，特别是合并髋臼内陷的患者。

全部患者在髋臼和股骨侧均采用生物固定型假体。两组臼杯直径、假体股骨头直径分布情况及  摩擦界面比较均有统计学意义（P<0.05）。见表1。 

1.3    术后处理及疗效评价指标

所有患者随访均由2 位未参与手术治疗的高年资医师完成，采用门诊随访或电话、微信问卷星形式进行线上随访。疾病整体活动度和功能状态分别采用BASDAI和BASFI评价。髋关节主观评分采用Harris髋关节评分（HHS），客观评分采用12 项健康评估简表（SF-12），SF-12包括生理状态评分（PCS）和心理状态评分（MCS）。患者满意度采用四度分级系统进行评价，包括非常满意、比较满意、较不满意和非常不满意；满意度=（非常满意髋关节数+比较满意髋关节数）/髋关节总数× 100%。常规记录随访期内出现的主要骨科并发症，包括假体周围感染、脱位、假体周围骨折和切口愈合不良。

1.4    统计学方法

采用SPSS26.0 统计软件进行分析。计量资料若符合正态分布，数据以均数±标准差表示，两组间比较采用独立样本t检验，组内手术前后比较采用配对t检验；若不符合正态分布，数据以M（Q1， Q3）表示，组间及组内比较采用Wilcoxon秩和检验。计数资料组间比较采用χ2 检验。检验水准α=0.05。

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结　果

术前两组基线参数比较结果示，JAS 组体质量、BMI、发病年龄、手术年龄、病程、合并吸烟史比例显著低于AAS组，双侧手术比例、葡萄膜炎比例、合并家族史比例、CRP、ALB 及术前BASFI显著高于AAS组，差异均有统计学意义（P<0.05）；其余基线参数比较差异均无统计学意义（P>0.05）。见表2、3。

两组患者均获随访，其中JAS组随访时间29～199个月，平均113个月；AAS 组35～199 个月，平均98个月。两组切口均Ⅰ期愈合。随访期间JAS组发生假体周围骨折1 髋、脱位1髋以及陶瓷碎裂1髋，AAS组发生假体周围感染1 髋、假体周围骨折6髋，两组并发症发生情况比较差异无统计学意义（P>0.05）。末次随访时两组BASDAI、 BASFI、SF-12MCS、SF-12PCS及HHS均较术前显著改善（P<0.05）；两组间比较上述各参数手术前后差值以及患者满意度差异均无统计学意义（P>0.05）。  见表3，图1、2。

图 1     JAS组患者，男，发病年龄12岁，14岁确诊，31岁时行左髋关节THA     a. 术前双髋关节正位X线片示左髋关节处于外展外旋融合位；b. 术前左髋关节侧位X 线片；c. 术后即刻双髋关节正位X线片；d. 术后10年双髋关节正位X 线片；e. 术后10年左髋关节侧位X线片

图 2     JAS组患者，男，发病年龄12岁，22岁确诊，32岁时一期行双髋关节THA，术中右侧发生髋臼侧假体周围骨折，予以复位后钢板螺钉固定     a. 术前正位X线片示双髋关节骨性融合于屈曲位；b. 术前左髋关节侧位X线片；c. 术前右髋关节侧位X线片；d. 术后即刻双髋关节正位X线片；e. 术后12年双髋关节正位X 线片

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讨　论

本研究是首次专门针对JAS 患者在成人期接受THA重建的研究，共纳入81例患者127 髋，平均随访113个月，末次随访时BASDAI、BASFI、SF-12 MCS、SF-12 PCS及HHS均较术前显著改善。与AAS组267 例患者391髋相比，末次随访时JAS组各主客观临床参数（包括BASDAI、BASFI、SF-12 MCS、SF-12 PCS、HHS）手术前后差值以及重要并发症发生率、患者满意度并无统计学意义。

本研究中两组术前基线参数比较，在体质量、 BMI、双侧手术比例、发病年龄、手术年龄、病程、合并葡萄膜炎比例、合并吸烟史和家族史比例、 CRP、ALB以及BASFI 方面差异有统计学意义。2015 年Jadon 等[5]的1篇综述对JAS和AAS患者在临床、影像和社会功能状态之间的差异进行总结，JAS患者在外周关节（髋、肩、膝、踝关节）的临床和影像学受累方面更加显著，且起病也往往以外周关节为主而非脊柱。这一情况导致JAS患者在成人期接受THA的比例更高。本研究中JAS组在所有AS患者中占比高达24.5%，中位发病年龄14 岁，中位手术年龄27 岁，中位病程13年，但与AAS组相比并未出现诊断延迟。上述基线数据在很大程度上解释了JAS患者在成人期接受THA所呈现的特点。第一，发病年龄过早以及儿童期长期大量使用糖皮质激素和免疫抑制剂治疗[6-7，21]，极易导致患儿生长发育迟滞和整体功能受损。本研究中JAS组患者BMI和体质量均显著低于AAS组，术中使用臼杯的直径也显著低于AAS组。另一方面，JAS 组的BASDAI显著高于AAS 组，提示JAS患者术前的整体疾病活动度水平更高。但随着近年生物制剂的广泛应用和达标治疗理念的推广，上述情况有望得到有效控制。上述结果也说明在JAS患者行THA的围术期管理中，疾病活动度的控制及抗风湿药物的合理调整，也是需要重点强调的内容之一。第二，从髋关节局部来看，理论上发病过早对髋关节骨性和软组织结构的破坏程度也会超过AAS患者，如本研究中JAS组双侧手术比例更高。但JAS（或称ERA）在JIA各亚型中属于预后相对良好的一型，发病相对较晚，关节受累程度也相对较轻。因此在本研究中，无论是关节活动度和畸形程度，还是影像学上的髋臼内陷和骨性融合，或者术前髋关节主、客观评分，JAS组和AAS组差异并无统计学意义。

本研究JAS 组末次随访时的疾病整体活动度和功能状态、髋关节主客观评分较术前均有显著改善，提示该组患者行THA手术重建的中期疗效肯定。但既往研究[8-13]多提示JIA患者THA术后在临床和影像学结果方面不及非炎症性关节病患者，且围术期并发症发生率较高，长期假体生存率不佳，与本研究结果存在一定差异。如Schnaser等[9]回顾了2002 年—2011年美国国家住院患者登记系统的2 102 238例接受THA的患者，其中炎症性关节病患者86 671例（4%），其中就包括JIA和AS。比较炎症性关节病和骨关节炎患者的内科和骨科并发症，结果发现炎症性关节病的内科和骨科并发症发生率均显著高于骨关节炎组；全部炎症性关节病患者中以JIA的骨科并发症发生率最高（2.8%），且以假体周围骨折为著。我们分析原因主要包括以下两点：一方面，本研究只针对JAS患者而非全部JIA患者的THA手术重建。JAS或称ERA在JIA各亚型中发病年龄较大，整体预后相对良好，在成人期疾病整体活动度也相对较低，髋关节骨性和软组织结构的破坏相对较轻（如骨性融合和髋臼内陷的发生率并未显著高于AAS组），手术重建的难度也低于其他几类亚型。故而在成人期JAS的THA重建后假体生存率、临床随访结果和围术期并发症发生率也较为理想。另一方面，考虑到患者年龄特点，本研究JAS组THA重建在髋臼侧和股骨侧全部采用生物固定型假体，且摩擦界面以陶瓷对陶瓷（48.8%）和陶瓷对聚乙烯（40.9%）为主，这在很大程度上改善了患者的假体生存率和临床结果。

本研究存在以下局限性：第一，采用的是单中心病例对照研究，并不能完全代表AS 或JAS的整体患者人群。第二，属于回顾性对照研究，JAS组平均随访时间113个月，缺乏长期随访数据。第三，术前影像学数据不足，难以全面评估炎症破坏和发育障碍引发的联合畸形对后期THA重建造成的影响；同时缺乏影像学随访结果，无法确切判断假体的固定状态及无菌性松动可能。第四，全部患者收治时间跨度较大，且手术由多名外科医生完成，在手术技术和假体选择上存在偏倚。

综上述，JAS患者在成人期接受THA手术重建的中期临床疗效确切。尽管JAS与AAS 患者相比在部分术前基线人口学数据、临床和实验室检查参数方面差异有统计学意义，但在THA重建后末次随访时的髋关节主客观评分、重要骨科并发症发生率和患者满意度方面差异无统计学意义。另外，发病年龄过低对于合并终末期受累AS患者的THA重建结果并未产生显著的负面影响。

通信作者

周一新，博士，北京积水潭医院矫形骨科主任。近年来，在人工关节领域发表论文120余篇，其中SCI论文60余篇。主编专著7部。目前获得国家发明专利10项，实用新型专利 24项。获多项国家自然基金及省部级课题支持。在人工关节个性化手术、国产人工关节机器人、髋膝关节翻修及国产人工髋膝关节系统设计领域取得多项创新性成果，相关研究具备广阔的临床应用前景。在强直性脊柱炎方面，致力于整合多学科优势，探索强直性脊柱炎关节受累患者的最佳治疗决策。

第一作者

张亮，博士，副主任医师，就职于北京积水潭医院矫形骨科。主要研究方向为人工关节基础设计理论和临床随访研究，擅长退行性骨关节炎、骨坏死、炎性关节病和髋关节发育不良等疾病的诊断和治疗。主要特长为包括自身免疫性疾病的骨科受累相关问题的早期保关节治疗、后期关节置换术治疗以及围手术期药物、康复、镇痛和麻醉MDT管理。

参考文献：略

CJRRS

中国修复重建

外科杂志

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