纵隔支气管源性囊肿的诊断和电视胸腔镜手术治疗

王迅，陈克终，李运，刘军，王俊

北京大学人民医院 胸外科 （北京  100044）

通信作者：王俊，Email：xiongwai@263.net

关键词：  支气管源性囊肿；纵隔囊肿；电视胸腔镜手术

引用本文：王迅, 陈克终, 李运, 刘军, 王俊. 纵隔支气管源性囊肿的诊断和电视胸腔镜手术治疗. 中国胸心血管外科临床杂志, 2019, 26(9): 848-852. doi: 10.7507/1007-4848.201811026

摘要

目的 探讨纵隔支气管源性囊肿的临床特点，胸腔镜手术治疗价值和要点。方法 2001 年 4 月至 2016 年 4 月，我科连续收治 112 例纵隔支气管源性囊肿患者，其中男 53 例、女 59 例，年龄 4～75 （45.6 ± 15.0）岁。根据病变位置将患者分为两组：前纵隔组，47 例，病变于前纵隔；中后纵隔组，65 例（病变位于中纵隔 35 例、后纵隔 30 例）。囊肿直径 0.5～22.0（3.50±2.33）cm，平扫 CT 值 0～67（35.5±15.3）Hu；均先行胸腔镜手术切除病灶。结果 中后纵隔组中 CT 值≤20 Hu 诊断支气管源性囊肿比例显著高于其他患者（61.5% vs. 13.1%，χ2=17.675，P<0.001）。胸腔镜手术 111 例，中转开胸 1 例。前纵隔组：囊肿+胸腺切除术（n=45），合并肌无力者行胸腺扩大切除术（n=2）；中后纵隔组：囊肿切除术（n=65）。手术时间 40～360（104.5±43.1）min，术中出血量 5～600（57.9±88.9）mL。多因素 logistic 回归分析显示囊肿直径≥5 cm 是手术时间延长和出血量增多的危险因素。术中并发症和不完整切除发生率分别为 3.6% 和 6.3%，囊肿与纵隔重要结构致密粘连或融合是上述两者的主要原因；成功随访 99 例（88.4%），中位随访时间 42（12～191）个月，均未见复发。结论 胸腔镜手术治疗纵隔支气管源性囊肿安全有效，具有微创优势，囊肿直径≥5 cm 增加手术难度，建议尽早手术。

正文

支气管源性囊肿是由先天肺支气管发育畸形所致的罕见良性疾病，好发于纵隔和肺内，少数发生于腹膜后、椎管等特殊部位[1-2]。纵隔支气管源性囊肿发病率占纵隔原发肿瘤的 5%～10% [3]，影像学不易与其他类型的纵隔肿瘤鉴别。胸部微创技术的发展使胸腔镜手术成为支气管源性囊肿的首选治疗方式。本研究回顾分析我中心 2001 年 4 月至 2016 年 4 月连续完成胸腔镜纵隔支气管源性囊肿切除手术患者的临床资料，探讨支气管源性囊肿的手术要点和策略。

1   资料与方法

1.1   临床资料和分组

全组 112 例，男 53 例、女 59 例，年龄 4～75（45.6±15.0）岁。32 例（28.6%）有临床症状（11 例在观察过程中出现），包括咳嗽 11 例、胸痛 10 例、胸闷 7 例、吞咽不适 3 例、发热 1 例；术前合并重症肌无力 2 例，肺腺癌 1 例。术前均行胸部 CT 扫描。根据病变位置将患者分为两组：前纵隔组 47 例，病变位于前纵隔；中后纵隔组， 65 例，病变位于中纵隔 35 例、后纵隔 30 例。囊肿中位直径 3.50（0.5～22 ）cm，平扫 CT 值 0～67（35.5±15.3）Hu，增强 CT 值 0～70（40.1±17.5）Hu。

1.2   方法

采用气管插管全身静脉麻醉，均先行胸腔镜手术切除病灶，前纵隔病变采用胸腔镜胸腺手术切口布局，中、后纵隔病变采用胸腔镜肺手术切口布局。结合电凝钩和钝头吸引器游离囊肿，辅以超声刀切断囊肿蒂部或滋养血管。术中注意完整切除囊肿，避免病灶残留或囊液渗出；对于前纵隔病变需切除囊肿和部分胸腺，不能排除胸腺瘤或恶性肿瘤者需完整切除胸腺和可能残留的病变；囊壁与纵隔重要结构致密粘连或融合，不能完整切除者，需以电凝钩灼烧结合无水乙醇处理残留囊壁。

术后留置胸腔闭式引流管 1 根。确诊依据石蜡病理。术后每年一次复查随访，复查项目包括体格检查和胸部影像学。随访时间截至 2017 年 4 月。

1.3   统计学分析

数据分析采用 SPSS 20.0 统计学软件。连续性数据比效采用 t 检验，非连续性数据比较采用 χ2 或 Fisher 确切概率检验。手术时间>120 min 为手术时间延长，术中出血量>150 mL为出血量增多，影响上述两者的因素采用多因素 logistic 回归分析。P<0.05 为差异有统计学意义。

2   结果

CT 诊断纵隔囊肿 54 例（支气管源性囊肿 21 例）。中后纵隔组较前纵隔组发病年龄低、有症状者多、更易在观察过程中出现症状、囊肿直径大，CT 更易诊断，见表 1。中后纵隔组中 CT 值≤20 Hu 者诊断支气管源性囊肿的比例显著高于其他患者（61.5% vs. 13.1%，χ2=17.675，P<0.001）。

胸腔镜手术 111 例，1 例（0.9%）因囊肿与纵隔结构广泛致密粘连影响暴露和游离而中转开胸。平均手术时间 40～360（104.5±43.1）min，平均术中出血量 5～600（57.9±88.9）mL。术中并发症发生率 3.6%，包括支气管膜部损伤 3 例，食管肌层损伤 1 例，术中损伤处均存在致密粘连或融合，镜下均顺利修补。术后胸腔引流时间（2.6±1.6） d，术后住院时间（4.6±2.1）d。术后并发症发生率 5.4%，包括肺部感染 3 例，乳糜胸 2 例，心房颤动 1 例，均保守治疗后好转，无严重并发症或死亡。

前纵隔组手术方式：囊肿+胸腺切除 45 例，胸腺扩大切除 2 例；中后纵隔组手术方式：囊肿切除 58 例，囊肿切除+残余囊壁处理 7 例（囊壁与气管膜部融合 5 例，与肺动脉致密粘连 2 例），中后纵隔组更易发生不完整切除，见表 1。多因素 logistic 回归分析显示囊肿直径≥5 cm 是手术时间延长（OR=3.968，95%CI 1.179～13.355，P=0.026）和术中出血量增加（OR=12.242，95%CI 2.420～61.933，P=0.002）的独立危险因素，见表 2。

全组病理均为支气管源性囊肿，2 例重症肌无力合并胸腺增生。截至 2017 年 4 月成功随访 99 例（88.4%），中位随访时间 42 （12～191）个月。成功随访患者无囊肿复发。

3   讨论

支气管源性囊肿起源妊娠期第 26～40 d 的原始腹侧前肠的异常萌芽，发病机制尚不明确，可发生于纵隔的任何部位[3-4]。支气管源性囊肿并无特异性临床表现，以压迫症状为主，如咳嗽、胸闷、胸痛、吞咽困难等，合并感染者可出现发热或胸腔积液[3-5]。文献报道 9%～67% 的纵隔支气管源性囊肿存在症状[4-5]，部分无症状患者随年龄增长，囊肿逐渐增大可出现症状[6]，本组 34.4%（11/32）有症状患者为观察期间出现（图 1a），囊肿直径最大可达 22.0 cm（图 1b）。因此，支气管源性囊肿有增大、进展的可能。

胸部 CT 是纵隔支气管源性囊肿重要的术前诊断手段，典型纵隔支气管源性囊肿的影像表现为边界清楚的类圆形囊性占位，增强后无强化，位于中、后纵隔沿支气管树分布于气管或肺门附近[3, 7]。胸部 CT 诊断准确率仅 10%～40%[8]，影响 CT 诊断的主要因素包括：（1）是否呈囊性密度：囊肿可因出血或炎症导致囊液蛋白质含量增加，呈软组织密度影，易误诊为实性肿瘤，如神经源性肿瘤、胸腺瘤等，无明显囊壁结构时，更难将其与实性肿瘤区分[7, 9]。本组 CT 值≤20 Hu 诊断纵隔囊肿比例显著高于 CT 值>20 Hu 者（100.0% vs. 41.7%，P<0.001）；（2）解剖部位：前纵隔囊肿需考虑胸腺囊肿，与食管或心包关系密切且远离支气管树需考虑食管囊肿或心包囊肿；前纵隔支气管源性囊肿占 5.3%～42.4%[2, 10]，本组比例为 42.0%，CT 均诊断胸腺囊肿或胸腺瘤。因此呈软组织密度和非典型解剖部位，胸部 CT 较难获得准确诊断。胸部磁共振成像（MRI）能够清晰显示囊肿形态和周围解剖关系[7, 10]。McAdams[7]的研究中，20 例支气管源性囊肿患者行 CT 和 MRI，9 例 CT 表现为实性肿瘤者在 MRI T2WI 序列呈囊性信号。Ueda[11]采用激发快速自旋回波序列诊断囊性信号比例可达 84.8%。因此 MRI 在鉴别纵隔囊肿和实性肿瘤方面具有一定优势，可作为术前诊断的补充手段。

有症状的支气管源性囊肿存在手术指征，无症状者是否需手术治疗尚无定论。支气管源性囊肿有增大、破裂可能，囊肿周围炎症反应可逐渐加重，可继发上腔静脉综合征，胸腔积液或感染等并发症[10-13]；Kirmani 等[12]的研究提示 45% 无症状者随年龄增长可出现症状，0.7%（5/683）的患者囊壁合并恶性肿瘤。Fievet 等[13]对比 11 例儿童和 25 例成人支气管源性囊肿手术发现：儿童组更易保留肺组织、炎症反应少、术后并发症几率低，并认为最佳手术时机为出生后 6～12 个月。因此尽早手术能够切除病灶，获得病理诊断，排除恶性肿瘤情况，并且能够避免可能出现的并发症和严重组织粘连。1992 年 Lewis 等[14]完成首例胸腔镜支气管源性囊肿切除手术，胸腔镜手术逐渐被广泛应用。2005 年 Tölg 等[15]首先对比了支气管源性囊肿的胸腔镜和开胸手术，两组手术时间差异无统计学意义。Guo 等[10]的研究中胸腔镜和开胸组手术时间分别为（108.77±47.81）min 和（144.62±55.16）min（P=0.001），平均术中出血量分别为 20.0 mL 和 100.0 mL（P<0.001）；两组患者手术并发症、治疗效果差异无统计学意义，胸腔镜组术后胸腔引流时间和住院时间显著短于开胸组。文献报道中转开胸率由早期的 35%[13]降至 1.5%[10]，本组中转开胸率仅 0.9%。胸腔镜术后疼痛轻、恢复快[2, 10]。因此胸腔镜手术治疗纵隔支气管源性囊肿安全、有效、微创。

支气管源性囊肿手术方式以囊肿切除为主，前纵隔支气管源性囊肿因术前不能完全排除胸腺瘤等疾病，需行胸腺切除术。本研究多因素 logistic 分析结呆显示囊肿≥5 cm 是手术时间延长且出血量增多的危险因素，直径较大的囊肿手术难度可能来源于视野暴露困难、游离过程复杂、与纵隔重要结构粘连广泛等。手术应当避免损伤纵隔重要结构，如气管（支气管）、食管肌层和纵隔大血管等，Guo 等[10]的研究中上述结构损伤发生率分别为 3.0%，1.0% 和 3.0%。Jung 等[2]的研究中胸腔镜手术相关损伤并发症发生率为 4.4%。本研究支气管膜部损伤 3 例（2.7%），食管肌层损伤 1 例（0.9%），尽管均完整修复，但仍需谨慎避免。囊肿与纵隔重要结构的致密粘连或融合不仅是术中并发症的主要原因，而且是中转开胸的主要危险因素[10, 12]。Read 等[16]曾报道 1 例不完整切除的支气管源性囊肿，术后 25 年复发，因此支气管源性囊肿应尽可能完整切除。本组不完全切除率为 6.3%，囊肿与纵隔重要结构致密粘连或融合是不完整切除最常见的原因。因此，我们建议术中谨慎分离囊肿与纵隔重要结构间的囊壁成分，尽可能完整切除的同时避免手术损伤，不能完整切除的囊壁成分，需采用电凝钩，无水乙醇或碘酒烧灼残留囊壁。

利益冲突：无。

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